Caso clínico

Hibernoma intramuscular en el muslo izquierdo de una fémina

Intramuscular lipoma in the left thigh of a woman

Dr. Alejandro Martínez Álvarez1* https://orcid.org/0000-0002-6840-9449

Dra. Mileidys León Piñeiro1 https://orcid.org/0000-0002-6647-3340

Dr. Pedro Armando Candeau Tamayo1 https://orcid.org/0000-0002-9994-0603

1Hospital General Docente Dr. Juan Bruno Zayas Alfonso. Santiago de Cuba, Cuba.

*Autor para la correspondencia.  Correo electrónico: elizabeth.alvarez@infomed.sld.cu

RESUMEN

Se describe el caso clínico de una paciente de 32 años de edad, con antecedentes de esquizofrenia paranoide, atendida en la consulta de Ortopedia y Traumatología del Hospital General Docente Dr. Juan Bruno Zayas Alfonso de Santiago de Cuba, por presentar aumento de volumen en la cara interna del muslo izquierdo que le dificultaba la marcha.  Al examen físico se observó un tumor de aproximadamente 20 cm, no doloroso a la palpación, así como blando y pastoso, con límites imprecisos y adherido a planos profundos. Según los estudios imagenológicos efectuados se trataba de tejido graso, por lo que no existía correlación con los elementos aportados al examen físico. Teniendo en cuenta lo anterior se discutió el caso con los imagenólogos y se decidió realizar la  exéresis del tumor. Se tomó muestra para biopsia cuyo resultado informó la presencia de un hibernoma. La fémina evolucionó satisfactoriamente y se reincorporó a sus actividades habituales a los 2 meses.

Palabras clave: tumor benigno; hibernoma; lipoma de la grasa parda; tumor de tejidos blandos.

ABSTRACT

The case report of a 32 years patient with history of paranoid schizophrenia is described. She was assisted in the Orthopedics and Traumatology Service of Dr. Juan Bruno Zayas Alfonso Teaching General Hospital in Santiago de Cuba, due to an increase of volume in the internal face of the left thigh that difficulted her from walking.  A tumor of approximately 20 cm was observed with the physical exam, that was not painful to the palpation, but soft and doughy, with imprecise limits and adhered to deep planes. According to the imaging studies it was an adipose tissue, reason why there was no correlation with the elements obtained with the physical exam. Taking into account the above-mentioned the case was discussed with the imaging specialists and the decision was removing the tumor. A sample for biopsy was taken whose result informed the presence of a lipoma. The woman had a favorable clinical course and she returned to her usual activities 2 months later.  

Key words: benign tumor; lipoma; brown fat lipoma; soft tissues tumor.  

Recibido: 15/06/2021

Aprobado: 09/08/2021

Introducción

El hibernoma o lipoma de la grasa parda es un tumor benigno poco frecuente, puesto que constituye 1 % de las masas tumorales en el adulto. Fue descrito por primera vez por Merkel en 1906, quien lo denominó pseudolipoma, luego Gery (1914) lo nombró  hibernoma, debido al parecido con las glándulas de hibernación de los animales.(1,2,3) En 2001, el Dr. Furlong publicó una serie de 170 casos, donde la edad de presentación varió entre los 2-72 años de edad, con una media de 38 años y un ligero predominio en mujeres(4,5,6)

Algunos autores describen el muslo como el lugar más frecuente de aparición y otros plantean que la mayor frecuencia se encuentra en la región escapular e interescapular, seguida del muslo. Así, se han encontrado hibernomas en diferentes regiones a saber: mandíbula, cuello, hombro, mano, espalda, mediastino, retroperitoneo, alrededor de los uréteres y en la cavidad bucal, esta última considerada como excepcional.(3,5,7)

Estas suelen ser lesiones subcutáneas, móviles e indoloras, de crecimiento lento, usualmente bien definidas y blandas, cuya coloración varía desde canela a rojo pardo, según la cantidad de lípidos intracelulares; asimismo, pueden alcanzar un diámetro mayor de 20 cm y superar los 900 g, pero solo 10 % es intramuscular.(1,2,3)

Para el diagnóstico de este tipo de tumor se dispone de varias técnicas de imágenes, pero la ecografía muestra una masa hiperecogénica, con aumento de la vascularización al Doppler; la angiografía revela las relaciones anatómicas del tumor, así como un incremento irregular del patrón vascular, con drenaje venoso temprano, lo que hace difícil distinguirlo de otros tumores malignos, aunque la ausencia de neovascularización y fístulas arteriovenosas sugiere benignidad; la tomografía  permite observar una masa de baja atenuación que puede tener tabiques internos y áreas de densidad aumentada, similar al liposarcoma bien diferenciado.(3,4)

La técnica más efectiva es la resonancia magnética, en la cual el hibernoma se muestra como una imagen heterogénea, bien definida, marcadamente hipointensa al tejido subcutáneo en T1 o hiperintensa al músculo esquelético, con bandas delgadas prominentes de baja señal a lo largo del tumor, pero no existe una imagen específica para este tipo de lesión, por lo que ante la sospecha clínica es mejor realizar una biopsia para verificar si existe malignidad.(4,,5,6)

El diagnóstico diferencial hay que hacerlo con las afectaciones siguientes: lipoma, rabdomioma del adulto, neurofibroma, angiolipoma, liposarcoma, hemangioma y tumores de células granulosas. En los liposarcomas mixoides o bien diferenciados se encuentran células similares a las encontradas en los hibernomas, pero con alto índice mitótico.(3,4,5,6)

En la clasificación de tumores de las partes blandas existen 9 subtipos de tumores lipomatosos, a saber: lipoma, lipomatosis, lipomatosis del nervio, lipoblastoma, angiolipoma, miolipoma de partes blandas, lipoma cartilaginoso, lipoma pleomorfico e hibernoma.(7)

Para decidir el tratamiento definitivo es necesario el diagnóstico preoperatorio, que se logra mediante la realización de biopsias percutáneas, bien sea punción por aspiración con aguja fina (PAAF) o mediante aguja gruesa o trucut,(1) aunque algunos autores (7) no recomiendan este procedimiento por el riesgo de sangrado, al ser estos tumores muy vascularizados.

Macroscópicamente es un tumor encapsulado de forma parcial o total, con aspecto homogéneo, de superficie lobulada, pardo- amarillenta, y de consistencia blanda.(2,6) El tratamiento de elección es la exéresis y se han descrito muy pocos casos de recurrencia o de transformación a la malignidad. Cuando se evidencian áreas sospechosas de liposarcoma se recomienda la radioterapia.(2,3,6)

Caso clínico

Se describe el caso clínico de una paciente de 32 años de edad, con antecedentes de esquizofrenia paranoide compensada, atendida en la consulta de Ortopedia y Traumatología del Hospital General Docente Dr. Juan Bruno Zayas Alfonso de Santiago de Cuba, porque desde hacía varios años comenzó a notar aumento de volumen en la cara interna del muslo izquierdo, que inicialmente no le molestaba y como usaba ropa apretada no tenía repercusión estética, pero en los últimos 2 años había  aumentado de tamaño considerablemente,  por lo que tenía que caminar con las piernas abiertas y sentía mucho peso.

Examen físico

Se observó un tumor de aproximadamente 20 cm en el tercio superior de la  cara interna del muslo izquierdo, no doloroso a la palpación, blando y pastoso, con  límites imprecisos y adherido a planos profundos, sin cambios en la temperatura, coloración y textura de la piel que lo cubría.

Exámenes complementarios

-   Estudios hemoquímicos: Resultados normales

-   Radiografía convencional: Se observó  aumento de la densidad de las partes blandas en la región señalada anteriormente.

-   Ecografía: Se visualizó una imagen heterogénea, hiperecogénica, bien vascularizada al  Doppler, sugestiva de tejido graso, que desplazaba los vasos femorales.

-   Tomografía axial computarizada: Las imágenes sugirieron una masa concordante con tejido graso por su atenuación, tabicada y con áreas focales de densidad aumentada.

Independientemente de estos resultados, el equipo médico tenía dudas de que el tumor fuera de tejido graso, debido a la consistencia muy blanda, ya que estos suelen ser de mayor firmeza y elasticidad, lo que motivó a la revisión de las imágenes en conjunto con los imagenólogos. Luego de este análisis se decidió realizar la intervención quirúrgica, por lo que se resecó completamente el tumor (Fig.) con margen de seguridad de 2 cm. Durante el proceder se apreció que las características macroscópicas distaban de las encontradas habitualmente en los tumores grasos, además de que su aspecto marrón y su elevada vascularización hicieron pensar en la posibilidad de un tumor maligno.

Fig. Imagen macroscópica del hibernoma

Se envió la muestra  al departamento de anatomía patológica y pasado unos días se informó que coincidía con un hibernoma.

La paciente evolucionó satisfactoriamente. Se le retiraron los puntos a los 14 días y se incorporó a sus actividades habituales a los 2 meses de operada.

Comentarios

Habitualmente se distinguen 2 tipos de tejido adiposo: el blanco y el pardo.  Este último participa en la regulación del metabolismo y la termogénesis, por lo que es abundante en los animales que hibernan, aunque también se ha descrito en el hombre, principalmente en recién nacidos y lactantes.  En el ser humano, disminuye considerablemente después de la octava semana de vida y representa 1 % de la masa corporal.  Se localiza principalmente en las axilas, en la región interescapular y en la ingle, que son las localizaciones más frecuentes.(2,5,6)

La inusual histología del hibernoma hace difícil su diagnóstico, pero cuando el patólogo está familiarizado con este tipo de lesión lo identifica fácilmente, dado su característico patrón lobular, compuesto por células redondas u ovales de citoplasma eosinófilo, granuloso o multivacuolado, con pequeños núcleos colocados centralmente. De hecho, en muchas de las células se acumula un pigmento pardo dorado, granular y grueso, que tiene las mismas características tintoriales que la lipofuscfina; asimismo,  los adipositos univacuolados o multivacuolados están mezclados  con frecuencia con las células descritas y los tumores compuestos por ambas células resultan un estadio intermedio  entre el lipoma y el hibernoma.(2,6)

Por las características de esta lesión, el equipo de cirujanos consideró que se trataba de un tumor maligno, pero el intercambio con los imagenológos ayudó a corroborar que era un tumor graso, por lo que se decidió realizar la intervención. Debido a su gran tamaño, a la región anatómica donde se ubicaba, a la localización intramuscular y al desplazamiento de los vasos femorales resulta válido destacar el esfuerzo del equipo quirúrgico para evitar complicaciones.

Según refieren Jara et al(8) en su publicación sobre el primer caso de hibernoma paravertebral en una niña ecuatoriana, el tratamiento curativo consiste en una escisión completa  del tumor, sin que hasta ahora se haya informado recurrencia después de esta intervención. Estos autores recomiendan estudiar las imágenes de resonancia magnética y familiarizarse con estas a fin de realizar un diagnóstico más rápido y certero.

En este servicio nunca se había operado a un paciente con hibernoma, por lo que el informe anatomopatológico resultaba desconocido. Al hacer un estudio minucioso de la bibliografía se pudo observar su baja incidencia, de ahí las pocas referencias sobre el tema en específico.

Referencias bibliográficas

1. Gómez Sotelo AI, Caba Molina M, Romera López AL, Pérez Ramón JA, Rodríguez Morillas D. Hibernoma retroperitoneal. Cir Esp. 2010  [citado 22/01/2021];88(5):345-6. Disponible en: https://www.elsevier.es/pt-revista-cirugia-espanola-36-articulo-hibernoma-retroperitoneal-S0009739X10000746

2. López Piloto O, Cruz Hernández TM, López Poza M. Hibernoma dorsal gigante. Rev Chilena Neurocir. 2016  [citado 22/01/2021];42(1):64-7. Disponible en: https://www.revistachilenadeneurocirugia.com/index.php/revchilneurocirugia/article/view/96

3. Bisso Andrade A. Lipoma gigante. Rev Soc Peru Med Interna. 2019 [citado 22/01/2021];32(2):80. Disponible en: https://doi.org/10.36393/spmi.v32i2.224

4. Cairncross L, Snow HA, Strauss DC, Smith MJF, Sjokvist O. Evaluación de tumores lipomatosos profundos. Br J Surg. 2019 [citado 22/01/2021];106(13):1794-9. Disponible en: https://www.intramed.net/contenidover.asp?contenidoid=95437

5. Torres Gómez FJ, Torres Gómez A, Torres Olivera FJ. Hibernoma de la cavidad oral. Una entidad infecuente. Rev Esp Cir Oral y Maxilofac. 2016 [citado 22/01/2021];38(2). Disponible en: https://scielo.isciii.es/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S1130-05582016000200004&Ing=es

6. Andrade Gonzales RJ, Abellan Rivero MD, Carbonell López del Castillo G, Morell González G, Gutiérrez Ramírez C, Martinez Paredes C. Actualización, hallazgos radiológicos y protocolos de imagen delos tumores de partes blandas benignos. Sociedad Española de Radiología Médica, 2019 [citado 22/01/2021].  Disponible en: https://piper.espacio-seram.com/index.php/seram/article/view/2789

7. d’Oliveira L, Craviotto M, Wolff D. Hibernoma de la mano. Rev Iberam Cir Mano. 2019 [citado 22/01/2021]. Disponible en: https://www.thieme-connect.com/products/ejournals/pdf/10.1055/s-0039-1685521.pdf

8. Jara Santamaría JC, Montalvo Ramos PA, Pachano Bravo AM. Hibernoma paravertebral: reporte de primer caso pediátrico en Ecuador. Qualitas. 2017 [citado 22/01/2021];13:107-15. Disponible en: https://www.unibe.edu.ec/wp-content/uploads/2017/08/06_20161127_JARA_Hibernoma-SALUD-INTEGRAL_USFQ-1.pdf

Conflictos de intereses

Los autores declaran que no existen conflictos de intereses

Contribución de los autores

Dr. Alejandro Martínez Álvarez: conceptualización, curación de datos, administración del proyecto, diseño metodológico, responsabilidad de gestión de la actividad, así como redacción-revisión y edición del trabajo. Participación: 50 %.

Dra. Mileidys León Piñeiro: curación de datos, análisis formal, proceso de investigación, recolección de datos,  supervisión y redacción del  borrador original,. Participación: 25 %.

Dr. Pedro Armando Candeau Tamayo: curación de datos, análisis formal, proceso de investigación, recolección de datos,  validación, visualización y proceso informático Participación: 25 %.